Actinomycose digestive

Actinomycose digestive

© Masson, Paris, 2006. Gastroenterol Clin Biol 2006;30:775-778 Actinomycose digestive &$6 &/,1,48( Trois cas et revue de la littérature Khawla BEN...

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© Masson, Paris, 2006.

Gastroenterol Clin Biol 2006;30:775-778

Actinomycose digestive &$6 &/,1,48(

Trois cas et revue de la littérature

Khawla BENKHRABA, Amine BENKABBOU, Hadj Omar EL MALKI, Mohamed AMAHZOUNE, Raouf MOHSINE, Lahcen IFRINE, Abdelkader BELKOUCHI, Saïd BALAFREJ Clinique Chirurgicale « A », Hôpital Ibn Sina, Rabat, Maroc.

RÉSUMÉ

SUMMARY

L’actinomycose est une affection chronique suppurative. Elle est causée par une bactérie anaérobie, le plus souvent Actinomyces israelii. Les localisations cervicales et thoraciques sont les plus fréquentes. L’actinomycose digestive est rare et peut simuler un cancer conduisant à une intervention chirurgicale avec résection. Nous rapportons trois observations d’actinomycose abdominale. Il s’agissait d’une localisation colique dans deux cas et d’une localisation hépatique dans un cas. Tous les malades ont été opérés. Le diagnostic d’actinomycose a été posé en post-opératoire dans les trois cas. L’évolution a été favorable sous traitement médical. Ces observations illustrent les difficultés diagnostiques de cette maladie rare et méconnue dont le traitement est essentiellement médical reposant sur une pénicillinothérapie prolongée.

Digestive actinomycosis: three cases and review Khawla BENKHRABA, Amine BENKABBOU, Hadj Omar EL MALKI, Mohamed AMAHZOUNE, Raouf MOHSINE, Lahcen IFRINE, Abdelkader BELKOUCHI, Saïd BALAFREJ (Gastroenterol Clin Biol 2006;30:775-778)

Actinomycosis is a chronic suppurative disease. It is caused by an anaerobic bacterium, generally Actinomyces israelii. Cervical and thoracic localizations are most frequent. Digestive actinomycosis is rare and can simulate cancer leading to resection. We report 3 cases of surgical abdominal actinomycosis. Localization was colic in 2 cases and hepatic in 1 case. The diagnosis of actinomycosis was made after resection in the 3 cases. The evolution was favourable under medical treatment. These observations illustrate the difficulty of diagnosing this rare and unrecognised disease which can be cured by long term penicillin therapy.

leurs de l’hypochondre gauche à type de brûlures, sans irradiation particulière, accompagnées d’un épisode de méléna, et sans troubles du transit. L’examen clinique trouvait une masse de l’hypochondre gauche, irrégulière d’environ 70/100 mm de diamètre, ferme et légèrement sensible. L’échographie et la tomodensitométrie abdominales (figure 1) mettaient en évidence un processus tumoral infiltrant la portion distale du côlon transverse, la paroi gastrique et le bord mésentérique des anses jéjunales. La coloscopie ne trouvait pas de processus intraluminal. La fibroscopie oeso-gastro-duodénale était normale. Une biopsie échoguidée avait prélevé du tissu fibro-graisseux sans tissu tumoral. La biologie montrait une hyperleucocytose à 13 400 éléments/mm3, une vitesse de sédimentation à 100 mm à la 1re heure et une anémie hypochrome microcytaire (Hb=8 g/dL). La sérologie H.I.V était négative. L’exploration chirurgicale trouvait une tumeur abcédée du côlon transverse envahissant l’estomac, la rate, le diaphragme et les premières anses jéjunales. Le geste consistait en une résection en bloc de la masse emportant le côlon transverse, les premières anses jéjunales sur 30 cm, la rate, la grande courbure gastrique, une partie du diaphragme gauche et le grand épiploon (figure 2). Les suites opératoires étaient simples. L’étude histologique de la pièce opératoire notait la présence de petits massifs basophiles faits essentiellement de grains d’actinomycose posant le diagnostic d’actinomycose. Une antibiothérapie était alors démarrée à base de Pénicilline G 3 MUI/j par voie intraveineuse pendant 1 mois, relayée par de l’amoxicilline 3 g/j par voie orale pendant 12 mois.Une vaccination antipneumococcique était réalisée du fait de la splénectomie. L’évolution était favorable. Les contrôles cliniques et radiologiques ne montraient pas de récidive avec un recul de 15 mois.

Introduction L’actinomycose est une infection suppurative chronique d’évolution souvent lente [1]. Elle est due à un bacille anaérobie à Gram positif : Actinomyces (le plus souvent Actinomyces israelii). Il s’agit d’un germe saprophyte endogène de la sphère oto-rhinolaryngologique et du tube digestif [1-3] qui ne devient pathogène qu’après rupture de la barrière muqueuse ou à l’occasion d’une baisse de l’immunité [2, 3]. Les formes cervicales et thoraciques de l’actinomycose sont les plus fréquentes. Les localisations digestives représentent 20 % des cas [3] et peuvent simuler une affection néoplasique posant des problèmes diagnostiques et conduisant souvent à une intervention chirurgicale plus ou moins mutilante. Nous rapportons 3 cas d’actinomycose abdominale diagnostiquée après étude de pièces opératoires illustrant les difficultés de la démarche diagnostique.

Observations Cas nq1

Cas nq2

Monsieur D.A. âgé de 51 ans, non voyant, sans antécédent pathologique particulier, était hospitalisé pour masse abdominale. Il présentait depuis 4 mois, dans un contexte d’altération de l’état général, des dou-

Madame B.S âgée de 43 ans, suivie pour diabète depuis 5 ans et portant un stérilet depuis 18 ans était hospitalisée pour masse abdominale. Elle accusait depuis 3 mois des douleurs hypogastriques d’installation progressive, sans irradiation, associées à une constipation et à un amaigrissement chiffré à 10 kg, sans hémorragie digestive. L’examen abdominal trouvait une volumineuse masse péri-ombilicale de 170/100 mm de diamètre se prolongeant jusqu’à la région hypogastrique, dure, mal limitée, fixée en profondeur et indolore. Les aires ganglionnaires étaient libres et les touchers pelviens normaux.

Tirés à part : A. BENKABBOU, Appartement 6, Résidence Arayhane, 5 rue Zalagh, Agdal, Rabat, Maroc. E-mail : [email protected]

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1 2 Fig. 1 – Lésion tomodensitométrique d’allure maligne englobant côlon transverse, estomac et intestin grêle. Tomodensitometric lesion of malignant aspect including transverse colon, stomach and small intestine. Fig. 2 – Pièce de résection « en bloc » d’une lésion d’allure maligne du côlon transverse. Total resection of a malignant lesion of the transverse colon. bilan hépatique normal. L’alphafoetoprotéine était normale, les sérologies hépatitiques B et C ainsi que l’intradermoréaction à la tuberculine étaient négatives. L’exploration chirurgicale évoquait en premier lieu un abcès du foie, ancien, multiloculaire secondaire à une appendicite négligée. Le geste chirurgical consistait en une hépatectomie gauche réglée (figure 4) et une appendicectomie L’étude anatomo-pathologique de la pièce opératoire concluait à une actinomycose hépatique. Une antibiothérapie était initiée : Pénicilline G 24 MUI/j en intraveineux relayée après 1 mois par une amoxicilline per os à raison de 3 g/j. L’évolution était favorable et les contrôles cliniques et radiologiques ne montraient pas de récidive.

L’échographie et la tomodensitométrie abdominales objectivaient une masse colique de 10 cm de grand axe avec un développement extra colique, une dilatation pyélocalicielle gauche ainsi qu’une ascite cloisonnée. La biopsie échoguidée de la masse concluait à une tumeur pseudoinflammatoire. Le lavement baryté montrait une sténose recto-sigmoïdienne. La coloscopie trouvait entre 15 et 20 cm de la marge anale une zone remaniée siège d’un ulcère à surface nacrée avec une formation bourgeonnante en regard. L’étude histologique des biopsies de l’ulcère et du bourgeon concluait respectivement à une colite aiguë ulcérée et à un pseudopolype La biologie mettait en évidence un syndrome infectieux avec une hyperleucocytose à 14 800 éléments/mm3 et une CRP à 384 mg/L. L’hémoglobine était à 10,5 g/dL après transfusion de 4 culots globulaires. L’exploration chirurgicale constatait une énorme tumeur colo-rectale envahissant le pelvis, la vessie, les uretères et l’intestin grêle sans carcinose péritonéale ni métastases hépatiques. La tumeur étant inextirpable, on réalisait une colostomie iliaque latérale. L’étude histologique des biopsies opératoires concluait à une tumeur pseudo-inflammatoire. Une deuxième intervention chirurgicale était menée pour le drainage d’une suppuration latéro-utérine. De multiples biopsies permettaient alors de poser le diagnostic d’actinomycose. L’examen anatomopathologique des différents fragments montrait un tissu de granulation au sein duquel on notait de nombreux grains actinomycosiques. La mise en culture du stérilet n’était pas concluante. Une antibiothérapie était initiée : Penicilline G 24 MUI/j en intraveineux relayée après un mois par une amoxicilline per-os à raison de 3 g/j pendant 12 mois. Les contrôles échographiques itératifs enregistraient une régression manifeste de la masse. Trois mois après la fin du traitement, le rétablissement de la continuité digestive était réalisé avec des suites simples. L’évolution clinique et radiologique était favorable avec un recul de 11 mois.

Discussion L’actinomycose est une maladie infectieuse chronique rare, granulomateuse, suppurative et fibrosante provoquée par les Actinomyces. Ces derniers sont des bacilles à Gram positif, anaérobies, représentés dans 85 % des cas par Actinomyces israelii, plus rarement par Actinomyces odontolyticus ou Actinomyces meyeri [5]. Les Actinomyces font partie de la flore commensale de l’oropharynx, du tube digestif et occasionnellement du vagin. L’infection de l’hôte par le germe est classiquement impossible sans brèche muqueuse préexistante [1, 2, 6, 7], elle serait favorisée par les états grabataires, l’hygiène défectueuse et les déficits immunitaires [5, 8]. De répartition cosmopolite, l’actinomycose est observée de façon sporadique [4]. Elle peut survenir à tout âge avec un pic de fréquence à 40 ans, et elle intéresse plus souvent l’homme que la femme (sexe ratio = 3/1) [4]. L’incidence exacte de la maladie est difficile à évaluer. Les localisations les plus fréquentes sont respectivement cervico-faciales (55 %), abdominales (20 %) et thoraciques (15 %) [4]. La forme digestive de l’actinomycose est le plus souvent iléo-caecale [1], colique ou rectale et l’existence d’une double localisation abdomino-pelvienne est exceptionnelle [3]. L’anamnèse peut trouver dans les antécédents, une appendicite, une diverticulite, une cholecystite, une maladie ulcéreuse gastro-duodénale ou un traumatisme abdominal pénétrant [2, 4]. Le délai entre l’inoculation et le diagnostic peut être de plusieurs mois ou années. L’actinomycose pelvienne peut se développer au niveau d’une crypte anale et diffuser au pelvis, pouvant être à l’origine de fistules anales ou rectales [4], ou être secondaire à la présence d’un stérilet ou d’un corps étranger intravaginal [9]. Ainsi, le premier cas d’actinomycose pelvienne associée au port d’un dispositif intra utérin (D.I.U) fut rapporté en 1973 par Henderson. Depuis, l’associa-

Cas nq3 Une femme âgée de 32 ans, sans antécédent particulier, mère d’un enfant, sous contraceptifs oraux, était hospitalisée pour masse abdominale. La malade rapportait depuis 6 mois, l’apparition d’une masse abdominale augmentant progressivement de volume et depuis 1 mois une constipation sans hémorragie digestive, associée à une fièvre non chiffrée et à une altération de l’état général. L’examen clinique trouvait une malade en mauvais état général, pâle, fébrile à 39,6° C, présentant une masse semblant être aux dépens du foie étendue de l’hypochondre droit à l’hypochondre gauche. Le toucher rectal était normal et le toucher vaginal trouvait un col tuméfié et gros, un utérus de taille normale sans masse annexielle. Une échographie abdominale trouvait une masse hypoéchogène hétérogène du foie gauche, une lame d’épanchement péritonéal et des adénopathies hilaires. Un scanner abdominal (figure 3) objectivait une lésion hypertrophique du foie gauche sans image de désorganisation architecturale avec une dynamique vasculaire atypique. La biopsie hépatique, réalisée à 2 reprises, concluait à une tumeur pseudo-inflammatoire du foie. La biologie montrait une hémoglobine à 4,4 g/dL ayant justifié la transfusion de 4 culots globulaires, des globules blancs à 10 400 éléments/mm3, une albuminémie à 16 g/dL, et un

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3 4 Fig. 3 – Lésion tomodensitométrique hypertrophique du foie gauche. Hypertrophic tomodensitometric lesion of the left liver.

Fig. 4 – Pièce d’hépatectomie gauche ouverte sur la lésion. Left hepatectomy, opened on the lesion.

bactériologique est difficile du fait de la sensibilité d’Actinomyces à l’oxygène, de la difficulté de sa culture et de son association fréquente à d’autres germes anaérobies plus courants et de croissance plus rapide [3, 4]. L’examen histologique est la clé du diagnostic. Il montre le grain actinomycosique (figure 5) de couleur blanc-jaunâtre formé par l’agglutination d’actinomycès au sein d’un complexe polysaccharide- protéine [9]. L’examen extemporané permet parfois de redresser le diagnostic évitant ainsi les exérèses larges, difficiles et inutiles [1, 2 ,12]. Le traitement de l’actinomycose est avant tout médical, reposant sur une pénicillinothérapie au long cours même après exérèse chirurgicale : Pénicilline G 10 à 20 MUI/j par voie intraveineuse pendant 4 à 6 semaines, avec un relais par une pénicilline orale à la dose d’1 MUI/j pendant 6 à 12 mois [3]. La durée prolongée du traitement permet de minimiser le risque de rechute et de faire disparaître complètement les lésions. En cas d’allergie aux Pénicillines, on pourra utiliser la clindamycine, les tétracyclines, le chloramphénicol et la rifampicine. En cas de résistance aux traitements classiques, les imipènèmes peuvent être une alternative avec de bons résultats [3]. Lorsque le diagnostic est pré-opératoire, un essai initial de traitement médical isolé est indiqué, même quand la maladie est étendue. La chirurgie sera alors indiquée pour drainer une collection, mettre à plat une fistule, ou lever un obstacle digestif .Le traitement de la porte d’entrée lorsqu’elle est retrouvée est de rigueur [4, 6, 7]. Le pronostic est généralement favorable sous traitement antibiotique bien suivi.

tion actinomycose abdomino-pelvienne et D.I.U, comme elle a été rapportée dans notre seconde observation, est devenue classique et de nombreuses publications suivirent [9]. Le D.I.U provoquerait des zones de nécrose au sein de l’endomètre dans lesquelles Actinomyces israelii peut proliférer. Le risque d’infection augmenterait à partir de la deuxième année d’utilisation. Cependant le rôle du D.I.U n’est pas clair et de nombreux cas d’actinomycose pelvienne ont été rapportés sans présence de stérilet [1, 2, 9]. Dans les 3 observations que nous rapportons, le diagnostic d’actinomycose n’a été posé que secondairement en post-opératoire. C’est le cas de la plupart des observations rapportées dans la littérature, car l’actinomycose abdomino-pelvienne est rare et de diagnostic très difficile et tardif. Elle a été surnommée la grande simulatrice [8]. Ceci est dû au manque de spécificité de la symptomatologie. En effet, le début est insidieux et progressif associant une altération de l’état général, un syndrome infectieux et un syndrome pseudotumoral [1, 2, 10], pouvant simuler un cancer, une tuberculose, une maladie de Crohn, une amibiase ou une appendicite chronique [4]. L’évolution des masses pseudotumorales peut se faire vers l’abcèdation avec risque de rupture secondaire et de fistulisation. La complication la plus grave est la survenue d’une péritonite par rupture d’un abcès [2, 3]. La seconde observation est assez typique et le tableau clinique plus ou moins complet. Comme il existe aussi une porte d’entrée potentielle- le D.I.U- le diagnostic aurait sans doute pu être envisagé avant l’intervention. Dans les autres cas le tableau était plus trompeur. Dans la première observation, la symptomatologie et l’exploration chirurgicale évoquaient plutôt un cancer colique ce qui a conduit le chirurgien à réaliser une exérèse large. Dans la troisième observation, le diagnostic soulevé était celui d’un abcès hépatique négligé. La localisation hépatique de l’actinomycose est rare représentant 10 % des formes abdominales [4]. L’invasion se fait par le système porte. Les abcès hépatiques peuvent êtres uniques ou multiples. Miyamoto et al [9], en 1993, ont compté 35 cas rapportés dans la littérature. Dans la majorité des cas, la porte d’entrée n’était pas identifiée. Les signes cliniques et biologiques les plus fréquents étaient : fièvre, anorexie, perte de poids, hépatomégalie, douleurs abdominales, hyperleucocytose, anémie, augmentation de la VS et des phosphatases alcalines. Le plus souvent, le diagnostic avait été porté sur l’étude histologique de la pièce opératoire [4]. Dans l’actinomycose, la biologie est peu contributive et se résume généralement à un syndrome inflammatoire marqué [1, 2]. L’imagerie ne montre pas d’aspect spécifique [1, 2], mais peut aider au diagnostic en permettant des ponctions écho ou scannoguidées des lésions abdomino-pelviennes, à condition que le diagnostic ait été évoqué cliniquement [12]. Le diagnostic

Fig. 5 – Grain actinomycosique. Actinomycosic body.

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La durée du traitement a été de 7 mois pour le premier patient, et de 8 mois pour la deuxième. L’évolution a été très satisfaisante, et les contrôles radiologiques ne montrent pas de récidive. La dernière malade est toujours en cours de traitement avec une bonne évolution clinique.

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Conclusion

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L’actinomycose abdominale est une affection rare mais grevée d’une morbidité élevée pouvant mettre en jeu le pronostic vital. Le diagnostic est difficile et tardif en raison d’une symptomatologie non spécifique simulant le plus souvent une néoplasie. C’est une affection médicale avant tout dont le diagnostic est anatomo-pathologique et le traitement repose sur une antibiothérapie au long cours. Il est fondamental de poser le diagnostic en pré-opératoire, évitant ainsi une chirurgie mutilante dangereuse et le plus souvent inutile.

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