Hémosidérose pulmonaire idiopathique de l'enfant Approche de la place des sensibilisations alimentaires À propos de six cas

Hémosidérose pulmonaire idiopathique de l'enfant Approche de la place des sensibilisations alimentaires À propos de six cas

REVUE FRAN(~AISE D'ALLERGOLOGIE ET D'IMMUNOLOGIE CUNIQUE H6mosid6rose pulmonaire idiopathique de I'enfant Approche de la place des sensibilisations ...

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REVUE FRAN(~AISE D'ALLERGOLOGIE

ET D'IMMUNOLOGIE CUNIQUE

H6mosid6rose pulmonaire idiopathique de I'enfant Approche de la place des sensibilisations alimentaires propos de six cas F. KHALDI, N. BOULEIMEN, F. BCHIR, K. AYED, F. CHNITI, B. BENNACEUR

RI~SUMI~.

SUMMARY

L'h~mosid6rose pulmonaire chez l'enfant est habituellement de cause inconnue et de pronostic s6v~re. Elle justifie donc la recherche approfondie d'une cause. Six enfants atteints d'h6mosid6rose pulmonaire dite idiopathique ont eu un interrogatoire pouss~ ~ la recherche d'un facteur d&lenchant ou d'un terrain atopiqne. Ils o m 6galement b6n6fici~ d'un bilan allergologique (tests cutan6s, IgE s6riques totales, IgE sp6cifiques), d'un bilan immunologique (IgA, IgG, IgM, compl6ment s4rique, anticorps antinucl6aire, antimitochondrie, antimuscle lisse et antigliadine), d'une biopsie du gr41e et d'une d4termination du groupe HLA. Ce bilan a permis de mettre en 6vidence dans un cas l'association a I'HPI d'une maladie coeliaque. Ce patient avait des IgE 41ev6es, un RAST positif au blanc d'ceuf et au gluten. Les anticorps antigliadine ont 6t6 positifs dans 4 cas. Aucun cas d'intol6rance au lait de vache n'a 4t6 retrouv& Le bilan immunologique n'a pas permis de relever d'anomalies. En conclusion, une sensibilisation alimentaire doit 4tre syst6matiquement recherch6e chez l'enfant ayant une HPI. L'~tnde ultrastructurale et immuno-histologique du poumon permettra de mieux connaitre la pathog6nie de cette affection.

Idiopathic p u l m o n a r y h a e m o s i d e r o s i s in children. Assessment of the place of food allergies, based on a series of six cases. - Pulmonary haemosiderosis in children is usually idiopathic and has a poor prognosis. It therefore justifies thorough aetiological investigation. Six children suffering from so-called idiopathic pulmonary haemosiderosis were submitted to a detailed clinical interview looking for triggering factors or an atopic predisposition. They were also submitted to an allergological assessment (skin tests, total serum IgE, specific IgE), an immunological assessment (IgA, IgG, IgM, serum complement, antinuclear, antimitochondrial, antismooth-muscle and antigliadin antibodies), biopsy of the small intestine and determination of the HLA group. This assessment demonstrated an association of idiopathic pulmonary haemosiderosis and coeliac disease in one case. This patient had raised IgE and a positive RAST to egg white and gluten. Antigliadin antibodies were positive in 4 cases. No case of cow's milk intolerance was revealed. The immunological assessment did not reveal any abnormalities. In conclusion, food sensitization must be systematically investigated in children with idiopathic pulmonary haemosiderosis. Ultrastructural and immunohistological study of the lung would further our understanding of the pathogenesis of this disease.

Service de M4decine infantile A, H6pital d'Enfants, Bab Sfiadoun, 1007 TUNIS (Tunisie). Tir6s/l part : Pr F. Khaldi, adresse ci-dessus. Re~u le 16 d6cembre 1993. Accept6 ]e 27 juillet 1995.

KHALDI F., BOULEIMEN N., BCHIR F., AYED K., CHNITI F., BENNACEUR B. - H~mosiderose pulmonaire idiopatNque de I~enfant. Approche de la place des sensibifisations alimentaires. Apropos de six cas. Rev. fr. Allergol., 1995, 35 (5), 479-483. © Expansion Seientifique Franfaise, 1995

480

• F. KHALDI ET COLLABORATEURS/

INTRODUCTION

L'hdmosidfrose pulmonaire (HP) est caractfrisde par une anfmie avec carence en fer, toux, dyspnfe et hfmoptysie. L'hfmorragie intra-alvdolaire avec a c c u m u l a t i o n d ' h f m o s i d f r i n e est la cause d'une fibrose progressive. C'est une affection rare. Chez l'adulte certaines maladies de systfme peuvent 6tre associfes ; mais chez l'enfant il n'y a habituellement pas de causes spfcifiques. L'hfmosidfrose pulmonaire idiopathique (HPI) est de pathogdnie encore diseutfe [2]. Elle a un pronostic sdvbre et imprfvisible et justifie la recherche approfondie d'une cause. Dans le but d'apprfcier la place des sensibilisations alimentaires dans I'HPI, nous avons p r o c f d f ~ l'6tude de 6 patients suivis p o u r HPI, chez qui nous avons recherch6 une sensibilisation 5 certains trophallerg6nes et 6tudif leur muqueuse intestinale.

PATIENTS ET MI~THODES

Patients

Sur une pfriode de 12 ans, 8 cas d'hfmosidfrose pulmonaire ont 6t6 diagnostiqufs dans deux services dont l'un de pneumologie et l'autre de pfdiatrie gfnfrale. Au m o m e n t de l'ftude, seuls 6 patients 6taient vivants et ont fait l'objet de l'enqufte. Le diagnostic d'HP a fit6 retenu devant la prfsence de sidfrophages au lavage broncho-alvfolaire et/ou g la biopsie pulmonaire. Le bilan rfnal ftait normal dans t o u s l e s cas. Le consentement 6clair6 des parents a 6t6 obtenu dans t o u s l e s cas. M6thodes

Un interrogatoire pouss6 a f t f fait~ la recherche d'un facteur ddclenchant ou d'une incidence saisonnifre des poussfes. I1 a recherchf 6galement la notion d'atopie, de facteur environnemental ou de cas similaires dans la famille. Tous les patients ont bfnffici6 d'un bilan allergologique comportant : - des tests c u t a n f s au lait de vache, au jaune d'ceuf et au blanc d'ceuf ; - une 6tude des IgE sfriques totales (mfthode du PRIST) et spfcifiques ( m f t h o d e du RAST) certains pneumallergfnes (Dermatophagoides pteronyssinus, Dactytis gtomerata, alternaria tenuis et

poils de chat) et trophallergfnes (lait de vache, blanc d%euf, jaune d'ceuf, gluten). Ils ont fgalement b f n f f i c i f d'un bilan immunologique comportant le dosage : - des immunoglobulines G, A et M (immunodiffusion radiale) ; - du c o m p l f m e n t sfrique ( i m m u n o d i f f u s i o n radiale) ; - des anticorps antinuclfaires, antimitochondries et anti-muscle lisse ( i m m u n o f l u o r e s c e n c e indirecte) ; - des anticorps antigliadine (IgG-Elisa). Une 6tude de la m u q u e u s e intestinale a p r f s ponction biopsie du gr~le ?a la sonde de Watson a 6t6 6galement pratiqufe chez les 6 patients. L'ftude du groupe HLA tissulaire a 6t6 rfalisfe pour les 6 patients.

RI~SULTATS

Sur le tableau I sont reprfsentdes les caract6ristiques cliniques de nos patients. Aucun facteur ddclenchant ou environnemental n'a 6t6 retrouv6. I1 n'y avait pas d'incidence saisonnifre ni de notion d'atopie. Aucun cas similaire n'a ft6 retrouv4 dans les familles de nos patients. L ' f t u d e du bilan immuno-allergologique (tableau II) permet de noter des tests cutanfs positifs au blanc d'0euf dans 4 cas dont 3 6taient en plus positifs au jaune d'ceuf. Le RAST et les tests cutanfs ne sont concordants que dans un cas. Les IgE sfriques totales sont franchement augmentfes chez un patient. On constate que c'est le patient ayant une atrophie villositaire totale qui prfsente les IgE sfriques totales les plus 61evfes et le RAST positif au blanc d%euf et au gluten. Aucun test cutanf ni RAST n'ftait positif au lait de vache. Le bilan immunologique pratiqu6 (tableau III) ne met pas en 6vidence de dfficit en IgE, IgA, IgM ni en c o m p l f m e n t sfrique. Les anticorps antinuclfaires, antimitochondries et antimuscle lisse sont nfgatifs dans les 6 cas. Les anticorps antigliadine sont positifs dans 4 cas, dont celui qui prfsente les lfsions de la m u q u e u s e intestinale. Le diagnostic de maladie coeliaque a 6tO port6 dans l'observation n ° 3. Le malade a ft6 mis sous rfgime sans gluten et n'a pas fait de nouvelle poussfe depuis 4 ans. Rev. fr. Allergol, 1995, 35, 5.

/HEMOS1DE, ROSE PULMONAIRE IDIOPATHIQUE DE L'ENFANT * TABLEAU

Observations

,~ge de ddbut Consanguinitd des symptOmes

I. -

Sexe

481

Caract6ristiques

cliniques

Mode de prdsentation SD Andmique SD Resp.

Autres manifestations

Durde dvolution

l~tat actuel

1

1 an

0

F

3 g/dl

+++

Vifiligo

7 ans

IRC - RS

2

2 a n s 1/2

1~ d e g r ~

F

2,8 g/dl

++

0

14 a n s

Pas de retentissement

3

3 mois

2 ~d e g r 6

M

7 g/dl

+

Diarrh6e chron.

5 ans

Pas de retentissement

4

3 ans

0

F

5 g/dl

++

Myocardiopathie

4 ans

IRC - RS

5

3 ans

2~degr6

F

4 g/dl

+++

0

8 arts

Pas de retentissement

6

3 ans

0

F

9 g/dl

+++

0

10 a n s

Syndrome restrictif

SD : Syndrome. IRC : Insuffisance respiratoire chronique. RS : Retard statural, Resp. : Respiratoire.

T A B L E A U II. - B i l a n i m m u n o - a l l e r g o l o g i q u e

Observations

Tests cutands

RAST

IgE sdri~tues totales

Biopsie d u gr~le

(UI/100 m l ) 1

Ndgatifs

-

15

Muqueuse normale

2

N6gatifs

-

21

Muqueuse normale

3

B l a n c d'oeuf

B l a n c d'oeuf - P o l l e n - G l u t e n

1 122

4

B l a n c d'ceuf - j a u n e d'ceuf

-

49

Muqueuse normale

5

B l a n c d'oeuf - j a u n e d'ceuf

-

76

Muqueuse norrnale

6

B l a n c d'oeuf - j a u n e d'ceuf

-

29

Muqueuse normale

A t r o p h i e v i l l o s i t a i r e totale

T A B L E A U III. - B i l a n i m m u n o l o g i q u e

Observations

IgG mg/100 ml

IgA rag/100 ml

IgM rag/100 mi

C o m p l 6 m e n t C3 C4 g/I

Ac Nucl.

AC Antimito.

AC Muscle lisse

AC Antigliadine

H.L.A.

1

1 460

199

339

0,74/0,32

-

-

-

++

A 1 A23/B44 BIB

2

1 300

233

243

0,66/0,28

-

-

-

+++

All A30/B38

3

820

50

234

0,82/0,30

-

-

-

+++

A 3 A32/B42 W 4

4

1 300

145

90

1,16/1,19

-

-

-

+

A 1 A2/B51 BI7

5

910

85

96

1,03/0,5

.

6

910

220

289

1,03/0,12

-

.

. -

AC : A n t i c o r p s . AC N u c t . : A n t i c o r p s a n t i n u c l 6 a i r e . AC A n t i m i t o . : A n t i c o r p s a n t i m i t o c h o n d r i e .

Rev. fi'. AllergoL, 1995, 35, 5.

.

A3 A3o/Bl4 B3s ++++

A2/B13

482

• F. KHALDI ET COLLABORATEURS/

DISCUSSION

L ' h 6 m o r r a g i e i n t r a p u l m o n a i r e au cours de I'HPI n'a pas de c a u s e e n c o r e b i e n d6finie. De n o m b r e u s e s th6ories p a t h o g 6 n i q u e s o n t 6t6 p r o p o s 6 e s afin de t e n t e r d ' a p p o r t e r u n e e x p l i c a t i o n g ces h 6 m o r r a g i e s . A u c u n f a c t e u r racial, g 6 o g r a p h i q u e o u m ~ m e familial n'a 6t6 r d e l l e m e n t d f m o n t r 4 . Seuls q u e l q u e s cas isol6s d ' H P I s u r v e n a n t d a n s u n e m 6 m e famille [1] o u d a n s u n e m 6 m e r6gion c o n n u e en Grhce ont 6t6 r a p p o r t 6 s [ 11 ]. Le r61e des f a c t e u r s e n v i r o n n e m e n t a u x d a n s ces cas est p r o b a b l e mais reste ~ prouver. L'6tude de nos cas ne n o u s a pas p e r m i s de r e t r o u v e r des facteurs de ce type. Des t h 6 o r i e s plus r6centes d ' o r d r e i m m u n o l o g i q u e p a r a i s s e n t p l u s c o n v a i n c a n t e s [2, 9]. E n effet, l'6volution p a r pouss6es, les effets favorables de la c o r t i c o t h 6 r a p i e [5, 6], l'616vation d u t a u x des IgE s6riques [ 10] c o m m e c'6tait le cas de n o t r e o b s e r v a t i o n n ° 3, l'association de certaines f o r m e s d ' a u t h e n t i q u e s m a l a d i e s a u t o - i m m u n e s [13] sont des a r g u m e n t s en f a v e u r de cette th6orie. L'observation fr6quente d'une hyperplasie du tissu lympho~de avec dans certains cas des centres germinatifs v o l u m i n e u x t 6 m o i g n e p r o b a b l e m e n t d ' u n e s t i m u l a t i o n i m m u n i t a i r e p r o l o n g f e [3]. La mise en 6vidence d ' u n n o m b r e i m p o r t a n t de mastocytes dans l'interstitium p u l m o n a i r e [3, 4] p o u r rait 6galement t6moigner d'un m6canisme immuno-allergologique. N o t r e o b s e r v a t i o n n ° 3 c o r r e s p o n d fi u n e H P I associ6e ~t u n e m a l a d i e c o e l i a q u e c o m m e e n t 6 m o i g n e n t les a n t i c o r p s antigliadine et l'atrophie villositaire totale. La b o n n e 6volution et l'absence de n o u v e l l e s p o u s s 6 e s sous r 6 g i m e sans g l u t e n v i e n n e n t c o n f o r t e r cette hypothbse. L ' a s s o c i a t i o n H P I - m a l a d i e coeliaque est u n e s i t u a t i o n rare. Dix o b s e r v a t i o n s o n t 6t6 r a p p o r t 6 e s d o n t 4 c h e z l'enfant [8, 12, 15]. Le diagnostic d ' H P est en r6gle le p r e m i e r p o r t 6 et le d61ai e n t r e les d e u x diagnostics p o u r r a i t a t t e i n d r e 10 ans [ 16]. L'hypothhse de R e d d i n g et coll. [14] est s6duisante p o u r l'explication de cette association. Ils sugg6rent que les 16sions histologiques de la m a l a d i e coeliaque

p e r m e t t r a i e n t u n e forte p 6 n 6 t r a t i o n a n t i g 6 n i q u e l'origine d ' u n e s t i m u l a t i o n i m m u n i t a i r e intense. La f o r m a t i o n de c o m p l e x e s i m m u n s c i r c u l a n t s se d 6 p o s a n t sur la m e m b r a n e basale des capillaires alv6olaires e x p l i q u e r a i t l'atteinte alv6olaire [ 14]. L'6tude des cas r a p p o r t 6 s m o n t r e que la m a l a d i e coeliaque n'est pas la seule intol6rance alimentaire d6crite en a s s o c i a t i o n avec I'HPI. H e i n e r et coll. [7] avaient r a p p o r t 6 u n e H P associ6e ~ u n e sensib i l i s a t i o n a u x p r o t 6 i n e s d u lait de v a c h e c h e z 7 enfants p r 6 s e n t a n t des m a n i f e s t a t i o n s respiratoires et ORL r6currentes. Les s y m p t 6 m e s dispar a i s s e n t e n cas d ' e x c l u s i o n d u lait d e v a c h e d u r6gime et r 6 a p p a r a i s s e n t en cas de r 6 i n t r o d u c t i o n . Ces o b s e r v a t i o n s sont en f a v e u r d u r6te d ' u n e sensibilisation alimentaire. N o u s n ' a v o n s pas trouv6 chez nos p a t i e n t s de signes e n f a v e u r de cette sensibilisation. D'autres i n t o l 6 r a n c e s a l i m e n t a i r e s n ' o n t gu6re 6t6 explor6es ~ n o t r e c o n n a i s s a n c e . N o u s p e n s o n s q u ' e n l'absence d ' i n t o l 6 r a n c e aux prot4ines d u lait de v a c h e o u de m a l a d i e coeliaque, d'autres sensib i l i s a t i o n s a l i m e n t a i r e s p o u r r a i e n t 6tre r e c h e r ch6es. Cette h y p o t h 6 s e p e n t 4tre envisag6e p o u r n o t r e cas a y a n t des IgE s p 6 c i f i q u e s a u b l a n c d'ceuf. Le brian i m m u n o l o g i q u e p r a t i q u 6 c h e z nos six e n f a n t s n'a m o n t r 6 ni a n o m a l i e s a u n i v e a u des i m m u n o g l o b u l i n e s et d u c o m p l 6 m e n t , ni pr6sence d'auto-anticorps. L'6tude des g r o u p e s HLA n'a pas p e r m i s d'individualiser de t e r r a i n s / t risque. E n c o n c l u s i o n t o u t e n f a n t atteint d ' H P I devrait b6n6ficier d ' u n e biopsie d u gr~le, d ' u n e r e c h e r c h e des a n t i c o r p s a n t i g l i a d i n e et des m a r q u e u r s de sensibilisations ~ d'autres aliments. L'6tude ultrastructurale et i m m u n o - h i s t o l o g i q u e p u l m o n a i r e devrait ~tre pratiqu6e chez t o u t e n f a n t a t t e i n t d ' H P I p e r m e t t a n t de d i s t i n g u e r u n d 6 s o r d r e en r a p p o r t avec des a n t i c o r p s a n t i - m e m b r a n e basale, d ' u n e atteinte vasculaire e n r a p p o r t avec des i m m u n s complexes.

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