Papillomatose confluente et réticulée de Gougerot et Carteaud : étude rétrospective de neuf cas

Papillomatose confluente et réticulée de Gougerot et Carteaud : étude rétrospective de neuf cas

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Articles scientifiques Mémoire original

Ann Dermatol Venereol 2007;134:327-31

Papillomatose confluente et réticulée de Gougerot et Carteaud : étude rétrospective de neuf cas A. RIAUX (1), E. BOURRAT (2), L. PINQUIER (3), P. MOREL (2), L. DUBERTRET (1), A. PETIT (1)

Résumé

Summary

Introduction. La papillomatose confluente et réticulée de Gougerot et Carteaud est une entité nosologique rare et parfois contestée. Elle a été assimilée à une forme clinique d’acanthosis nigricans ou de pityriasis versicolor, voire à une amylose.

Background. Confluent and reticulate papillomatosis of Gougerot and Carteaud is a rare entity and a subject of controversy in terms of nosology. It has occasionally been regarded as a peculiar variant of acanthosis nigricans, pityriasis versicolor or amyloidosis.

Objectif. Discuter l’autonomie de cette affection et ses critères diagnostiques.

Objectives. To discuss confluent and reticulate papillomatosis and its diagnostic criteria as a distinct entity.

Méthodes. Étude rétrospective monocentrique des dossiers de 1994 à 2005 trouvés à partir des fichiers photographiques des services de dermatologie de l’hôpital Saint Louis à Paris. Ont été retenus les dossiers comportant une description clinique précise et au moins un élément de mycologie. Les données recueillies ont été confrontées à celles de la littérature.

Methods. Retrospective study from 1994 to 2005 based on photographic files from 2 dermatology wards at the Saint Louis Hospital, Paris. Files containing a precise clinical description of the rash and at least one mycological element were included.

Résultats. Neuf dossiers ont été retenus (six femmes, trois hommes). Ces malades avaient : un aspect clinique comportant une lésion élémentaire, une distribution et une topographie compatibles avec la description classique, un examen histologique compatible, avec absence d’amylose, enfin une négativité des prélèvements mycologiques ou un échec d’un traitement antifongique. Un malade avait un acanthosis nigricans associé. La doxycycline a été efficace dans les quatre observations où elle a pu être évaluée. Conclusion. La papillomatose confluente et réticulée n’est pas une mycose superficielle. C’est une entité particulière, différente du pityriasis versicolor, de l’acanthosis nigricans et des amyloses cutanées. Sa sensibilité au traitement oral par les cyclines (minocycline ou doxycycline) est un critère distinctif important, utile au diagnostic.

L’

affection décrite par Gougerot et Carteaud en 1927 [1], puis dénommée par les mêmes auteurs papillomatose confluente et réticulée (PCR) [2], reste une entité nosologique discutée encore aujourd’hui dans certains traités de référence [3]. En l’absence de signe paraclinique (1) Service de Dermatologie 1, (2) Service de Dermatologie 2, (3) Service d’Anatomie Pathologique, Hôpital Saint Louis, Paris. Tirés à part : A. PETIT, Service de Dermatologie 1, Hôpital Saint Louis, 1, avenue Claude Vellefaux, 75010 Paris. E-mail : [email protected]

Results. Nine cases were included (6 females, 3 males). These patients showed clinical features comprising elementary lesion, distribution and topography corresponding to the classical description; histology was also consistent with confluent and reticulate papillomatosis, with no signs of amylosis and negative fungal samples or failure of antifungal treatment. One patient was presenting associated acanthosis nigricans. Doxycycline was efficacious in 4 cases in which it was evaluated. Conclusion. Confluent and reticulate papillomatosis is a definite entity and is not a superficial fungal disease. It must be distinguished from pityriasis versicolor as well as acanthosis nigricans and cutaneous amyloidosis. The therapeutic efficacy of oral cyclines (doxycycline or minocycline) appears to be an important distinguishing feature that can serve as a diagnostic criterion.

Confluent and reticulate papillomatosis of Gougerot and Carteaud: a retrospective study of 9 cases. A. RIAUX, E. BOURRAT, L. PINQUIER, P. MOREL, L. DUBERTRET, A. PETIT Ann Dermatol Venereol 2007;134:327-31

spécifique, son individualité est contestée généralement pour l’un des trois motifs suivants : – l’association possible à un acanthosis nigricans non paranéoplasique, avec lequel la PCR partage un terrain préférentiel (adolescent, peau pigmentée, surpoids) et une image histologique proche [4]. Pourrait-il s’agir d’une variante topographique de la même entité, comme le suggère la dixième version de la Classification Internationale des Maladies [5] ? – une certaine ressemblance clinique avec le pityriasis versicolor, et la présence possible en surface de levures du genre Malassezia (ex-Pityrosporon). Certains ont considéré que la 327

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PCR pourrait n’être qu’une variante clinique de réaction pathologique à cette levure [6, 7] ; – de rares observations étiquetées PCR, qui ont été reconsidérées secondairement comme des cas d’amylose maculeuse pigmentée du dos [8]. Pour réévaluer cette affection et discuter son autonomie, nous avons étudié rétrospectivement toutes les observations sélectionnées à partir du fichier photographique de l’hôpital Saint-Louis depuis 10 ans, en focalisant notre attention sur quatre points : – la cohérence des différentes descriptions cliniques entre elles et avec les descriptions historiques de la maladie ; – les données mycologiques (prélèvements, biopsies, effet des antifongiques) ; – la présence ou non d’un acanthosis nigricans ; – le tableau histologique et la présence ou non de dépôts d’amylose. Ces différents points ont été discutés ensuite à la lumière d’une analyse critique de la littérature médicale.

Méthodes Une recherche a été effectuée sur les fichiers photographiques des deux services de dermatologie de l’hôpital Saint Louis (Dermatologie 1 et 2). Toutes les observations étiquetées PCR entre 1994 (mise en place des bases de données actuelles) et 2005 ont été examinées. N’ont été retenus que les dossiers comportant une description clinique et au moins un élément de mycologie (examen direct, culture sur milieu de Sabouraud, coloration histologique par le PAS ou résultat d’un traitement antifongique).

Résultats Le service 1 avait répertorié deux dossiers, qui ont été retenus. Le service 2 en avait dix, parmi lesquels sept ont été inclus. Les raisons de la différence entre les deux services sont incertaines : différences de recrutement ou d’intérêt porté à l’affection. Trois dossiers ont été écartés pour les motifs suivants : dans un cas une suspicion diagnostique avait été portée initialement sur le fichier photographique mais infirmée ensuite après confrontation anatomoclinique ; le diagnostic final retenu (pigmentation post-inflammatoire) n’avait pas été reporté sur le fichier photographique ; dans deux cas compte tenu de l’absence de toute description clinique. Aucun dossier n’a été écarté en raison de l’absence de renseignement mycologique. Les neuf malades, six femmes et trois hommes, étaient âgés en moyenne de 18 ans au moment du diagnostic (extrêmes : 14-29). L’âge de début de l’éruption n’était noté que dans quatre observations, en moyenne 14,5 ans. Deux malades étaient de phototype 3, un de phototype 6 et six de phototype 5. La description clinique des lésions était conforme aux données de la littérature. L’atteinte de la face antérieure du tronc était notée dans huit des neuf observations, décrite comme intermammaire mais aussi épigastrique ou abdominale (fig. 1), celle des aisselles cinq fois (fig. 2), la nuque (fig. 3) et le dos trois fois. De manière anecdotique, on trouvait une atteinte des coudes, des genoux, des cuisses ou des bras. Dans trois cas, l’association à un acanthosis nigricans (AN) était notée, une observation rapportait une absence d’AN et les cinq autres ne précisaient pas ce point. Aucun des sept prélèvements histologiques ayant fait l’objet d’une coloration par le rouge Congo ne montrait de signe histologique d’amylose.

Fig. 1. Atteinte du tronc prédominant dans la région intermammaire haute (a) ou épigastrique et abdominale (b et c), plus ou moins profuse et hyperchromique.

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Fig. 2. Atteinte des aisselles.

Fig. 3. Atteinte de la nuque, nettement distincte de l’acanthosis nigricans (a) ou prêtant à confusion (b).

La recherche par scotch-test de levures et pseudo-filaments du genre Malassezia, pratiquée chez sept malades, était constamment négative de même que la culture de prélèvements mycologiques (chez trois malades) et le résultat d’un traitement d’épreuve par kétoconazole local (chez sept malades). La coloration des biopsies cutanées par le PAS (chez sept malades) était négative dans cinq cas ; chez deux malades elle mettait en évidence des spores dans l’épiderme, mais le scotch-test était négatif ainsi que le traitement d’épreuve par kétoconazole local. Quatre malades avaient reçu un traite-

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ment d’épreuve par kétoconazole oral, jugé inefficace dans trois cas. Le seul malade considéré comme amélioré par ce traitement avait eu des résultats mycologiques négatifs à la fois au scotch test, en culture et sur l’examen histologique.

Commentaires Cette étude est limitée par son caractère rétrospectif ; les renseignements sont incomplets et les descriptions sont influencées 329

A. RIAUX, E. BOURRAT, L. PINQUIER et al.

par les conceptions personnelles des médecins. Néanmoins, l’analyse des observations et la confrontation aux données de la littérature permettent de dégager un ensemble cohérent de caractères cliniques et paracliniques. La PCR paraît être une affection très rare, même si on peut imaginer que certaines formes soient négligées par les malades. Nous n’avons colligé que neuf cas en 10 ans et Davis et al. 39 cas en 31 ans à la Mayo Clinic [9]. Nos malades sont des adolescents et des jeunes adultes, en accord avec les données de la littérature où la fourchette d’âge va de 8 ans [9] à 42 ans [10]. L’âge de début de la maladie est en moyenne de 15 ans dans l’étude de Davis et al. [9]. Sur notre petit échantillon, nous trouvons la prépondérance féminine rapportée par Hamilton et al. [11], qui ont observé une incidence 2,5 fois plus élevée chez les femmes. Davis et al. ont rapporté en revanche un sex-ratio équilibré sur 39 malades [9]. On trouve dans notre série la surreprésentation de malades à peau fortement pigmentée notée par Hamilton et al. [11], mais absente de la série de Davis et al. [9]. Montemarano et al. [10] ont noté la rareté de la PCR chez les Asiatiques mais Davis et al. [9] ont rapporté trois malades asiatiques et un seul Noir américain. Compte tenu de possibles biais de recrutement liés à la situation géographique des centres, il est difficile de trancher sur la fréquence relative de la PCR selon les populations. En pratique, il est probable que la pigmentation naturelle de la peau modifie la couleur des lésions, qui apparaissent plus hyperpigmentées et moins érythémateuses sur peau sombre [11]. Les descriptions rédigées dans les observations, vérifiées par l’analyse des photographies, correspondent à la description clinique de la littérature (fig. 1, 2, 3). La lésion élémentaire de la PCR est une papule plane de 1 à 5 mm, de couleur brune plus ou moins rougeâtre, à surface papillomateuse qui peut devenir hyperkératosique, squameuse voire franchement verruqueuse. Les papules confluent en plaque au centre de l’éruption et forment un maillage de plus en plus lâche vers la périphérie, lui conférant un aspect réticulé régulier caractéristique [1-3, 9, 12-14]. L’éruption commence le plus souvent sur la région intermammaire ou épigastrique [12, 13], mais aussi dans les régions interscapulaire, cervicale, périombilicale, voire les épaules [13] ou les plis de flexion des bras [15]. Elle est généralement symétrique [14]. Il n’y a pas de signe fonctionnel en dehors d’un léger prurit inconstant [12]. Les différents examens anatomopathologiques réalisés chez les malades de notre série sont similaires et correspondent aux données de la littérature. On observe un aspect peu spécifique de papillomatose avec une discrète acanthose irrégulière inconstante, et la possibilité d’une hyperkératose avec parakératose focale, d’un discret infiltrat périvasculaire lymphohistiocytaire dans le derme superficiel, d’une discrète hyperpigmentation de la couche basale [11, 16, 17]. La coloration par le rouge Congo était négative chez nos malades, sous réserve de la sensibilité de cette technique pour mettre en évidence de petits dépôts d’amylose. L’hypothèse « amylose » de la PCR avancée par Groh et al. [8] n’a pas été confirmée dans la littérature. Contrairement aux observations habituelles de PCR, les cas discutés par ces auteurs sont caractérisés par un 330

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prurit important et le diagnostic de PCR peut être raisonnablement mis en doute à la lecture de leurs observations et des photographies publiées, très atypiques [18]. En dehors de rares résultats partiels et discordants, l’ensemble des constatations mycologiques faites chez nos malades était négatif. Cela contredit l’hypothèse d’un rôle pathogénique des levures du genre Malassezia (ex-Pityrosporon) dans la PCR, rôle qui a été souvent évoqué dans la littérature [4, 7, 13]. Des résultats et des conclusions similaires sont notés dans la série de la Mayo Clinic, où seuls trois des 39 malades avaient un PAS positif et une réponse au traitement antifongique ; ils ont été considérés rétrospectivement comme des cas de PV [9]. Néanmoins, la fréquence des prélèvements mycologiques et des traitements antifongiques d’épreuve suggère que le diagnostic de PCR n’a généralement été affirmé qu’après avoir écarté la possibilité d’un PV. Cela a pu induire un biais de sélection des cas mycologiquement négatifs, éludant toute discussion sur la fréquence et le rôle éventuel des levures du genre Malassezia dans la PCR. D’autre part, compte tenu de la fréquence élevée du PV, une association fortuite entre les deux affections peut-être envisagée. Dans notre série, trois malades avaient été jugés atteints d’acanthosis nigricans (AN) cervical et/ou axillaire. En réexaminant les photographies cliniques, ce diagnostic est probablement erroné dans une localisation axillaire d’un des malades et une localisation cervicale d’un autre, où les lésions adoptent l’aspect réticulé typique de la PCR plutôt que celui d’un authentique AN (fig. 2, 3). Chez au moins un malade cependant, il semblait exister un authentique aspect d’AN associé à un surpoids. Les rapports entre PCR et AN ont été discutés à maintes reprises dans la littérature [4, 11, 19, 20], et ce dès la première observation de Carteaud, qui donne des lésions axillaires une description précise qu’on pourrait rapprocher de l’AN : « l’épiderme est gris-rose ou gris à peine brunâtre, on dirait un gazon papillaire coupé récemment […] », mais qui s’en distingue néanmoins, selon l’auteur, par une peau moins pigmentée et moins épaisse [2]. Ainsi, d’une part PCR et AN partagent des caractéristiques cliniques communes qui peuvent les faire confondre ; d’autre part, une association fortuite est possible au vu de la fréquence de l’AN chez des adolescentes à peau foncée en cas de surpoids. Enfin il n’est pas exclu qu’un terrain commun favorise la prolifération épidermique dans ces deux affections, rendant compte d’une association préférentielle. On trouve dans la littérature une abondante liste de traitements peu ou pas efficaces, témoignant de la méconnaissance des mécanismes étiopathogéniques de la PCR : traitements topiques par sulfure de sélénium, kétoconazole, trétinoïne, tazarotène, calcipotriol et tacalcitol [21] entre autres. Parmi les médicaments généraux, les rétinoïdes ont donné quelques résultats [3, 22, 23], mais les cyclines semblent être le traitement le plus probant. L’efficacité des cyclines a été découverte fortuitement en 1965 par Carteaud, chez un malade dont la PCR avait régressé après le traitement d’une arthrite par la furacycline [24]. Cette efficacité a été confirmée ensuite dans de nombreuses études et cas cliniques de

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la littérature [9, 10, 14, 15, 25-29]. La minocycline était efficace chez 18 malades sur 22 dans l’étude de Davis et al. [9]. Quatre malades de notre série ont reçu de la doxycycline à raison de 100 mg/jour, avec une efficacité constante après 2 à 4 mois de traitement. La doxycycline nous semble une alternative efficace à la minocycline, et sans doute préférable en termes de sécurité, notamment chez les sujets d’origine africaine ou antillaise. En effet, les syndromes d’hypersensibilité médicamenteuse avec atteintes viscérales graves occasionnellement attribués à la minocycline seraient plus fréquents dans cette population [30]. Il semble que l’action des cyclines soit surtout suspensive, des rechutes apparaissant souvent plusieurs mois après l’interruption du traitement. L’évolution à long terme reste mal connue. Les anomalies histologiques de la PCR portent essentiellement sur l’épiderme, ce qui a fait classiquement considérer cette affection comme « un trouble de kératinisation acquis » [10, 22, 23]. L’origine de ce trouble reste incertaine. La survenue chez des adolescents et la prédilection pour les zones séborrhéiques suggèrent un rôle favorisant de la sécrétion sébacée [10]. Le rôle de la colonisation cutanée par Malassezia ne peut rendre compte de la majorité des cas. La possibilité d’autres déséquilibres de l’écosystème microbien cutané [10] doit être évoquée, ce qui expliquerait le succès des cyclines ; néanmoins, aucun agent pathogène n’a été mis en évidence, contrairement par exemple à l’érythrasma. Les travaux futurs visant à préciser l’étiopathogénie de la PCR devront être basés sur des critères diagnostiques précis. En accord avec les propositions de Davis et al. [9], la série présentée ici et les données de la littérature suggèrent que ces critères comportent la topographie de l’éruption, la morphologie des lésions élémentaires, la négativité des prélèvements mycologiques, l’échec d’un traitement d’épreuve du pityriasis versicolor, et la réponse aux cyclines orales. Remerciements. Les auteurs remercient vivement le Dr Edith Spindler pour son aide à la réalisation de cette étude.

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